全身运动质量评估在高危儿随访中的作用

张 静，刘 苓，袁 盛

高危儿是指由高危因素导致的已经发生或可能发生危重疾病而需要监护的新生儿[1]。出生时窒息、早产儿、多胎儿、小于胎龄儿、巨大儿、宫内感染、先天畸形、颅内出血、缺氧缺血性脑病、母亲孕期患有慢性疾病或感染性疾病、异常妊娠和异常分娩等均属于高危因素。高危因素可引起新生儿脑损伤，从而导致日后神经发育伤残的发生，如脑性瘫痪(脑瘫)、精神发育迟滞等。但即使是严重的神经发育伤残，其明显的临床症状也出现较晚，常常在1岁半以后才能确诊，从而错过了治疗的最佳期。如何在出生后早期预测出日后可能发展为脑瘫等神经发育伤残儿童非常重要。

全身运动(GMs)质量评估是由发育神经学家PRECHTL[2]首先提出的观察胎儿至4～5月龄小婴儿的自发运动是否正常，从而预测其神经发育结局的一种新型评估方法。国内外许多研究[3]表明GMs质量评估是一种针对新生儿和小婴儿的新型的神经运动评估方法，能敏感地提示特定的神经损伤。本研究对160例高危儿进行GMs质量评估，并结合0～6岁小儿神经心理发育检查量表(儿心量表)评估及临床诊断确定其神经学发育结局，探讨GMs质量评估在高危儿随访中的作用。并对随访中神经发育异常的高危儿进行早期干预，改善预后。

1 对象与方法

1.1 研究对象 选择2010年10月至2016年10月在我院儿童保健科门诊随访的高危儿。纳入标准：(1)符合高危儿标准[1]；(2)扭动阶段或不安阶段至少接受1次GMs质量评估；(3)随访中至少接受1次儿心量表的评估；(4)12月龄以上有明确的随访结局。排除标准：(1)母亲末次月经日期不明确者；(2)患有严重的进行性发展的躯体疾病、先天残疾和先天遗传代谢疾病者；(3)父母智力及精神异常。符合入组条件资料完整的共160例，男110例，女50例；早产67例，足月产93例；自然分娩69例，剖宫产91例；出生体质量<2 500 g 61例，2 500～4 000 g 94例，>4 000 g 5例。

1.2 研究工具

1.2.1 GMs质量评估 按照妊娠周龄的方式，精确计算每例接受GMs质量评估高危儿的年龄，一般按预产期(妊娠40周)作为计算GMs质量评估时周龄的基点。评估分扭动运动和不安运动[4]两个阶段进行，分别在足月前(早产儿纠正胎龄)至生后2月、生后2个月到生后6个月的两个阶段内，采用GMs录像评估法[5]；足月前每2周摄录一次(足月前GMs)，足月到2个月期间摄录2～3次(扭动运动阶段)；生后2～6个月摄录2～3次(不安运动阶段)。通过序列评估得出婴儿的个体发育轨迹，由此预测其神经发育结局。

评价标准：正常扭动阶段是整个身体参与的运动，持续数秒到数分钟，臂、腿、颈和躯干以变化运动顺序的方式参与这种GMs，在运动强度、力量和速度方面具有高低起伏的变化，运动的开始和结束都具有渐进性，沿四肢轴线的旋转和运动方向的轻微改变使整个运动流畅优美并且复杂多变。扭动阶段的异常分为：“单调性”(PR)，“痉挛-同步性”(CS)和“混乱性”(CH)；PR指各连续性运动成分的顺序单调，不同身体部位的运动失去了正常GMs的复杂性；CS指运动僵硬，失去正常的流畅性，所有肢体和躯干肌肉几乎同时收缩和放松；CH指所有肢体运动幅度大，顺序混乱，失去流畅性，动作突然不连贯。扭动阶段评价原则：有多次GMs记录时按48周龄以内最后一次的评估结果为结果，只有1次GMs评估时则以此为结果。

正常不安阶段GMs(即不安运动存在，F+)是一种小幅度中速运动，遍布颈、躯干和四肢，发生在各个方向，运动加速度可变，在清醒婴儿中该运动持续存在(烦躁、哭闹时除外)，可以和其他运动同时存在。不安阶段的异常分为：“不安运动缺乏”(F-)和“异常性”不安运动(AF)。F-是一直未观察到不安运动，但是通常仍可观察到其他运动。AF是看起来与正常不安运动相似，但在动作幅度、速度和不平稳性方面呈中度或明显夸大。不安阶段评价原则：如果多次GMs评估中出现1次以上(包括1次)F+，结果为正常(F+)；如果多次评估中始终为F-，结果为异常(F-)。

1.2.2 儿心量表 对抽样的高危儿在3、6、9、12、18个月时分别进行儿心量表测试。评估包括大运动、精细运动、适应能力、语言、社会行为等五个能区的检测[6]。可得出各被试者的各能区和总体发育的实际年龄水平，并可计算出各年龄段的总发育商(DQ)和各能区的发育商。设计进行儿心量表检查次数，但并不能完全全程执行，除1人诊断脑瘫伴反复抽搐死亡未进行儿心量表检查外，其他患儿至少进行1次儿心量表检查，并以最大年龄一次的儿心量表为准。

1.3 研究方法 本项研究入组的高危儿接受GMs质量评估，定期在儿童保健科门诊接受随访，6个月前每1～2个月随访1次，6～12个月每3个月1次，12～36个月半年1次。随访时接受神经学体检，定期采用儿心量表测试，1岁前每隔3个月测试1次，1～2岁间每隔6个月测试1次，2岁以后每年测试1次，对入组的高危儿随访1～2年。随访对象12月龄以后进行神经学发育结局判断，如果随访对象在12月龄以后有多次儿心量表测试结果，则纳入月龄最大的一次评估为神经学发育结局的评定指标。

随访结局判断标准：(1)脑瘫，诊断标准按照2006年国际脑瘫定义[7-8]，在随访12月龄以后在本院儿童保健科经临床神经学检查确定为脑瘫，或经其他三甲医院儿科或神经科康复科确诊为脑瘫者，其最终神经发育结局判定为脑瘫；(2)发育偏离：依据最后一次儿心量表测试结果，DQ为70～84并且临床神经学检查排除脑瘫，其最终神经发育结局判定为发育偏离；(3)发育迟缓，依据最后一次儿心量表测试结果，DQ≤69并且临床神经学检查排除脑瘫，其最终神经发育结局判定为发育迟缓；(4)发育正常，依据最后一次儿心量表测试结果，12月龄以后在本院经儿心量表测试，DQ≥85并且临床神经学检查排除脑瘫者，最终神经发育结局判定为发育正常。

预测效度评价方法：以“GMs质量评估结果出现异常”作为诊断试验检测为阳性，“GMs质量评估结果为正常”作为诊断试验检测为阴性，将“随访确定的12月龄以上的运动发育结局是否正常”作为诊断金标准确定是否有病，有病者包括脑瘫和运动发育迟缓，无病者指运动发育正常结局者。计算早期GMs质量评估对于后期运动发育结局的预测敏感性(简称敏感性)、预测特异性(简称特异性)、阳性预测值、阴性预测值。

1.4 统计学方法 采用χ2检验。

2 结果

2.1 高危儿的高危因素分析 本研究160例高危儿的高危因素以出生时和出生后较多见，而出生前的高危因素较少。有1项高危因素的55例(34.4%)；有2项高危因素的41例(25.6%)；有3项高危因素的35例(21.9%)；有4项以上高危因素的29例(18.1%)，其中1例有9项高危因素。高危儿中有脑损伤的93例(58.1%)，无脑损伤者67例(41.9%)(见表1)。

表1 60例高危儿的高危因素分析

2.2 GMs评估结果 扭动阶段GMs评估：160例高危儿在扭动阶段共记录334次GMs，平均每人记录(2.09±1.11)次；最少的记录1次，最多记录6次；扭动阶段GMs评估结果的神经学发育结局见表2。不安阶段GMs评估：160例高危儿在不安阶段共记录325次GMs，平均每人记录(2.03±1.14)次；最少的记录1次，最多记录5次；不安运动GMs的神经发育结局见表3。

表2 扭动阶段GMs评估结果的神经学发育结局[n；构成比(%)]

扭动阶段神经学发育结局 正常 发育偏离 发育迟缓 脑瘫 合计χ2P正常33(55.0) 22(36.7) 5(8.3)0(0.0)60(100.0)PRCS21(25.0)5(31.2)33(39.3)3(18.8)26(30.9)1(6.2)4(4.8)7(43.8)84(100.0)16(100.0)57.21<0.01合计59(36.8)58(36.3)32(20.0)11(6.9)160(100.0)

表3 不安阶段GMs评估结果对神经学发育结局[n；构成比(%)]

不安阶段神经学发育结局 正常 发育偏离 发育迟缓 脑瘫 合计χ2PF+59(41.2)57(39.9) 27(18.9) 0(0.0)143(100.0)F-0(0.0)1(5.9)5(29.4)11(64.7)17(100.0)105.22<0.01合计59(36.9)58(36.3)32(20.0)11(6.9)160(100.0)

2.3 儿心量表评估结果 对160例高危儿随访至12个月以上，随访最大年龄未超过3岁。本研究中有1例高危儿在扭动阶段和不安阶段的评估均异常，预测为脑瘫，之后在南京儿童医院确诊为脑瘫，但在随访中因反复抽搐失去做儿心量表评估的机会，电话随访时家长告知患儿因病死亡。其余159例均按要求完成儿心量表评估。160例神经学发育结局：发育正常59例(36.8%),发育偏离58例(36.3%)，发育迟缓32例(20.0%)，脑瘫11例(6.9%)。

2.4 GMs的预测效度研究

2.4.1 扭动阶段异常GMs的预测效度 扭动阶段共有100例GMs评估结果为异常，最终神经学发育结局显示11例为脑瘫，89例为正常或发育偏离迟缓。扭动阶段GMs评估对脑瘫的预测效度为：敏感性100.00%，特异性40.27%，阳性预测值11.00%，阴性预测值100.00%(见表4)。扭动阶段共有100例GMs评估结果为异常，74例最终神经学发育结局显示异常，其包括脑瘫、发育偏离、迟缓，26例神经学发育结局为正常；60例评估结果判断为正常，其最终神经学发育结局显示27例为异常，33例为正常。扭动阶段GMs评估对神经学发育异常的预测效度为：敏感性73.27%，特异性55.93%，阳性预测值74.00%，阴性预测值55.00%(见表5)。扭动阶段共有16例评估结果为CS，最终神经学发育结局显示7例为脑瘫，9例为正常或发育偏离迟缓。扭动阶段CS对脑瘫的预测效度为：敏感性63.64%，特异性93.96%，阳性预测值43.75%，阴性预测值97.22%(见表6)。

表4 扭动阶段PR+CS对脑瘫的预测效度(n)

注：敏感性100.00%，特异性40.27%，阳性预测值11.00%，阴性预测值100.00%

表5 扭动阶段PR+CS对神经学发育异常的预测效度(n)

注:敏感性73.27%，特异性55.93%，阳性预测值74.00%，阴性预测值55.00%

表6 扭动阶段CS对脑瘫的预测效度(n)

注：敏感性63.64%，特异性93.96%，阳性预测值43.75%，阴性预测值97.22%

2.4.2 不安阶段异常GMs(F-)的预测效度 不安阶段共有17例评估为F-，11例最终神经学发育结局显示为脑瘫，6例为正常或发育偏离迟缓。143例评估为F+，其最终神经学发育结局无1例显示为脑瘫，143例为正常或发育偏离迟缓。不安阶段GMs评估对脑瘫的预测效度为：敏感性100%，特异性95.97%，阳性预测值64.71%，阴性预测值100%(见表7)。不安阶段共有17例评估为F-，最终神经学发育结局显示17例的最终结局均为异常，包括发育偏离、迟缓和脑瘫；143例评估结果为F+，其最终神经学发育结局显示84例异常，59例正常。不安阶段GMs评估对神经学发育异常的预测效度为：敏感性16.83%，特异性100.00%，阳性预测值100.00%，阴性预测值41.26%(见表8)。

表7 不安阶段F-对脑瘫的预测效度(n)

注：敏感性100.00%，特异性95.97%，阳性预测值64.71%，阴性预测值100.00%

表8 不安阶段F-对神经学发育异常的预测效度(n)

注：敏感性16.83%，特异性100.00%，阳性预测值100.00%，阴性预测值41.26%

3 讨论

近年来，国内外GMs质量评估技术对早产儿、足月脑损伤儿等高危儿进行了多项研究[9-13]，GMs质量评估对婴幼儿脑瘫等神经系统疾病的预测价值得到越来越多证据支持。本研究通过分析我科进行GMs质量评估及结合儿心量表检查并定期随访的高危儿的神经系统发育结局，旨在早期发现神经学发育异常的高危儿，针对不同发育异常，进行早期干预，以促进高危儿的健康成长。

在本项研究中，扭动阶段GMs异常表现(PR和CS)对于脑瘫的敏感性和阴性预测值均很高(100.00%)，提示发育结局为脑瘫的高危儿其扭动阶段GMs均表现为异常，而此阶段GMs评估为正常高危儿不会发展成脑瘫。PR和CS对发育神经学发育异常的敏感性和阳性预测值较高分别为73.27%和74.00%，提示PR和CS与神经学发育结局高度相关，高危儿随访结局诊断为脑瘫、发育偏离和发育迟缓者其扭动阶段评估大多数表现为异常，因此在扭动阶段出现GMs异常表现时，要增加随访次数，进行早期干预。

扭动阶段异常GMs CS对脑瘫的特异性和阴性预测值均较高，分别为93.96%和97.22%，与林小苗等[14]单独CS异常对脑瘫的特异性96.8%及阴性预测值98.9%及黄金华等[15]CS对脑瘫的预测效度96.43%及阴性预测值97.53%相似。提示扭动阶段无CS出现的高危儿几乎不可能发展成脑瘫。

本研究中，不安运动阶段F-对脑瘫的敏感性和阴性预测值都达到了100.00%，特异性达95.97%，与张海燕等[16]F-对脑瘫的灵敏度96.2%、特异度97.7%、阴性预测值98.8%相似。提示不安运动阶段GMs评估为F+的高危儿今后不可能发展成脑瘫。F-对神经学发育异常的特异性和阳性预测值都高达100.00%，提示不安阶段出现F-者今后都会出现神经学发育异常表现。

不安阶段F-对于神经学发育异常的阳性预测值(100.00%)明显高于对脑瘫的阳性预测值(64.71%)，其原因为前者纳入了一部分结局为发育偏离、迟缓的高危儿。出现不安阶段GMs(F-)的高危儿在随访期间最终都发展为脑瘫和发育偏离、迟缓。因此，临床上应对此类高危儿应高度重视，一旦发现F-表现，立即开始康复干预，同时在临床上要注意鉴别诊断这两类不同异常以便采取针对性康复干预措施。

GMs质量评估作为一种新型的神经学评估工具，最大的优点是能够超早期的对高危儿的运动发育结局作出有效的早期预测[17]。GMs评估结合儿心量表，并坚持长期随访，对高危儿发育的监测非常重要，能对高危儿早期干预起到指导作用，值得推广。