皮肤惠普尔养障体感染一例

宋 朋 蔡大幸

山东大学齐鲁医院皮肤科，山东济南，250012

临床资料患者，男，62岁，农民。因左股部及左腰部多发皮下结节10个月余来诊。患者10个月余前无明显诱因左腰部出现豆粒大皮下结节，质韧，无明显自觉症状，未予治疗，肿物渐增大至鸽蛋大。后患者发现左股、背部、右侧腋下先后出现多处类似皮下结节，渐增大至冬枣大，无瘙痒、触痛，部分结节表面皮肤破溃，可挤出白色豆渣样内容物。患者分别于8个月前、4个月前就诊于当地医院，超声检查示左腰部皮下浅筋膜层类实性结节，行手术切除腰部两处肿物，未行病理明确诊断。10余天前患者就诊我院医学美容科行手术切除右腋下皮损，组织病理示：肉芽肿性炎伴大片坏死，小脓肿形成。

体格检查：系统检查未见异常。皮肤科检查：左背部、左股部可触及多个皮下结节。左腰部外侧结节大者约3.5 cm×2.5 cm，小者约1.0 cm×1.0 cm，表面皮肤稍红，质韧软，活动度可(图1a)。左股部外侧较大结节约3.0 cm×2.5 cm大，小者约1.0 cm×1.0 cm，质韧软，活动度可，下方一结节表面见一开口，少许黄白色脓液，结节周围皮肤褐色色素沉着(图1b)。

实验室检查：血尿常规、大便常规、凝血功能、肝肾功能、血生化、心电图均正常。皮损分泌物一般细菌涂片及药敏培养示：表皮葡萄球菌少许，草绿色链球菌(+)，干燥奈瑟菌(+)，革兰氏阴性杆菌少许。手术完整切除左腰部及左股部三处较大皮损(图2)。切除组织送检临床感染病原体靶向检测(超广谱病原体二代测序技术， Next-generation sequencing, NGS)：惠普尔养障体阳性。左腰部结节组织病理：送检部位多发脓肿灶形成，部分脓肿周围肉芽肿形成，少许多核巨细胞，考虑感染性肉芽肿(图3)。

诊断：皮肤惠普尔养障体感染。

治疗：局麻下皮损完整切除术，术后给予左氧氟沙星(可乐必妥)0.5 g静滴日1次×3天，出院时给予左氧氟沙星片剂口服，同时建议出院后感染科就诊。出院后患者失访。

讨论惠普尔养障体(tropheryma whipplei, TW)是一种革兰氏阳性需氧杆菌,过碘酸希夫(periodic acid schiff, PAS)染色阳性，抗酸染色阴性[1]。惠普尔养障体自然环境中多发现于农村社区的废水中，故农民、下水道工人等感染率较高[2]。惠普尔养障体可引起急性或慢性感染，也存在无症状感染者[3]。感染引起消化系统、心血管系统、中枢神经系统、关节等多系统症状时称为惠普尔病(whipple’s disease)[2]。惠普尔病是一种罕见的疾病，据估计，普通人群中的患病率为百万分之三，中年白人男性多见，在亚洲人群中非常罕见[4]。HLA-B27阳性及免疫缺陷患者具有临床易感性。典型的惠普尔病临床表现有体重减轻、腹泻、腹痛、关节痛和发热，部分患者也可出现心包炎、心内膜炎、癫痫发作、嗜睡等症状，约50%病例查体可发现外周淋巴结肿大[5]。因为症状缺乏典型性，惠普尔养障体感染的诊断主要通过组织活检及病原学基因测序检测。惠普尔养障体感染的系统治疗主要是抗生素治疗，目前文献中提到有效的抗生素包括青霉素、链霉素、四环素、头孢曲松、美罗培南、复方新诺明等。新近的研究推荐对典型的惠普尔病应用多西环素(200 mg/d)和羟氯喹(600 mg/d)12个月，慢性局灶性感染治疗则需要12～18个月[4]。

惠普尔养障体引起的皮肤病变可分为非特异性皮肤病变及特异性皮肤病变。非特异性皮肤病变主要是由于感染累及消化系统继发营养吸收障碍，引起色素沉着、角化过度、瘀点、紫癜等。特异性皮肤病变则相对很少见，通常是多发皮下结节或结节样红斑，好发于下肢，上肢、躯干、面颈部也有报告，病理下为真皮肉芽肿。有报告全身应用甲强龙配合多西环素及羟氯喹可使皮下结节消退[6]。

本例患者为中年男性，农民，左腰部及左股部见多发皮下结节，组织病理HE染色符合感染性肉芽肿，病原学检测NGS提示惠普尔养障体感染。在国内未见惠普尔养障体引起多发性皮下结节的病例。