临床结合影像学指标对儿童颈前区甲状舌管囊肿诊断准确性研究

柏　梅　武　兵　谢梓建　杨鸣姝　季　敏　乔中伟



·论著·

临床结合影像学指标对儿童颈前区甲状舌管囊肿诊断准确性研究

柏梅1武兵2谢梓建3杨鸣姝1季敏1乔中伟1

目的探讨临床结合影像学指标对儿童颈前区甲状舌管囊肿(TDC)的诊断价值。方法纳入复旦大学附属儿科医院2012年9月至2014年10月经手术病理证实的颈前部囊性病变、且术前行CT或MRI检查的患儿。以手术病理诊断为依据分为TDC组和非TDC组(颈前部其他囊性病变)。选择以下6项临床和影像学指标：①体格检查中囊肿是否随吞咽和伸舌而运动；②囊肿在CT、MRI上的解剖分区；③囊肿是否紧贴舌骨；④囊肿是否位于或偏离颈部中线；⑤囊肿在CT上的密度；⑥囊肿的最大直径。6项指标先行单因素分析，差异有统计学的指标计算单一指标和组合指标诊断TDC的敏感度、特异度、阳性预测值、阴性预测值及其95%CI。结果49例颈前部囊性病变进入本文分析，TDC组32例，男19例，年龄 (3.9±2.7)岁；非TDC组17例，男7例，年龄(5.2±3.0)岁，包括表皮样囊肿9例、皮样囊肿4例、畸胎样囊肿1例、囊性淋巴管瘤2例、舌下腺囊肿1例。TDC组32例行CT检查，2例行MR检查；非TDC组15例行CT检查，2例行MR检查。①单因素分析显示，囊肿随吞咽和伸舌运动、囊肿紧贴舌骨、囊肿在颈部分区的分布两组差异有统计学意义。②囊肿随吞咽运动、囊肿位于下颌下区和囊肿紧贴舌骨诊断TDC的敏感度分别为75.0%、65.6%和68.8%，特异度分别为70.6%、94.1%和82.4%；满足上述3项指标中任一项诊断TDC的敏感度为93.8%，特异度为29.4%；3项指标均满足的敏感度为0，特异度为100%；囊肿位于下颌下区和囊肿紧贴舌骨指标满足任一项，敏感度为84.4%，特异度为82.4%。结论体格检查联合影像学检查对于儿童TDC具有较高的诊断价值。

颈部囊性病变；甲状舌管囊肿；体层摄影术；X线计算机；磁共振；儿童

甲状舌管囊肿(Thyroglossal duct cyst,TDC)是儿童颈部最常见的先天性畸形，约占颈部先天畸形的70%[1]，临床上常以颈前部中线区无痛性肿块就诊，一般临床病史和体格检查发现肿块伴随吞咽和伸舌运动即可做出较充分的术前诊断。然而有研究显示，临床怀疑的TDC经病理证实仅占46%[2]。除TDC外，其他囊性病变如表皮样囊肿、皮样囊肿、畸胎样囊肿、囊性淋巴管瘤和舌下腺囊肿也可出现于该部位[3]。因而术前行影像学检查对确诊及提供鉴别诊断非常必要[4]。本文以手术病理作为TDC诊断的金标准，探讨临床和影像学指标对其诊断价值，以提高TDC诊断的准确率。

1　方法

1.1病例来源及分组检索复旦大学附属儿科医院(我院)电子病案系统，纳入2012年9月至2014年10月经手术病理证实的颈前部囊性病变、且术前行CT或MRI检查的患儿。以手术病理为依据分为TDC组和非TDC组(颈前部其他囊性病变)。

1.2颈前部囊性标本和病理术中切除的囊性病变由我院病理科行病理学检查和诊断，囊肿均为完整切除的标本，包括大体检查和切片检查。

1.3颈部成像设备和成像技术我院临床诊断颈前部囊性病变以GE LightSpeed 64层螺旋CT上行颈部平扫，必要时同时行增强扫描；CT扫描参数：120 kV，80～130 mAs，层厚5 mm，螺距1.375∶1；增强对比剂采用300 mg·mL-1碘海醇，剂量1.5 mL·kg-1。或西门子1.5T行MRI颈部平扫，必要时同时行增强扫描；MRI扫描参数：TSE T1,TSE T2,Tirm T2的横断位及冠状位扫描，增强对比剂采用0.5 mmol·mL-1钆双胺,剂量0.2 mL·kg-1。对不合作的患儿于扫描前30 min口服10%水合氯醛。所有CT原始数据图像均于Advantage Workstation 4.3(AW4.3)工作站进行重组。

1.4解剖分区颈前区在解剖上是指舌底至胸骨切迹水平双侧颈动脉内侧的区域，内侧界为颈前正中线，外侧界即胸锁乳突肌前缘。颈前区又以舌骨为标志，分为舌骨上区和舌骨下区[5]。根据病变分布的位置不同，以下颌舌骨肌的后下缘为界，将舌骨上区再分为前内上方的口底区和后下方的下颌下区，舌骨下区以甲状腺为界再分为上方的上颈前区和下方的下颈前区。具体分区见图1，并以此作为影像科医生重新阅片时的统一解剖分区。

图1　甲状舌管囊肿分布位置矢状位示意图

1.5临床观察指标 体格检查中颈前部囊肿是否随吞咽和伸舌而运动，来自于病历记录。

1.6CT和MR观察指标重新调阅CT或MR片，由我院2名放射科医生在不知晓手术病理的情况下共同重新阅片，不一致时经协商达成一致。选择以下5项影像学指标：①囊肿在CT、MRI上的解剖分区(图1)；②囊肿是否紧贴舌骨；③囊肿是否位于或偏离颈部中线，其中偏离分为中线偏左和中线偏右；④囊肿在CT上的密度；⑤囊肿的最大直径，取囊肿长轴的最大直径。

2　结果

2.1一般情况49例颈前部囊性病变进入本文分析，TDC组32例，男19例，年龄1～13(3.9±2.7)岁。非TDC组17例，男7例，年龄1月龄至11岁，平均(5.2±3.0)岁；其中表皮样囊肿9例、皮样囊肿4例、畸胎样囊肿1例、囊性淋巴管瘤2例和舌下腺囊肿1例。

49例均以颈前部可触及的肿块就诊，肿块无明显红肿、破溃、渗液和触痛。TDC组1例生后不久发现颈前肿块伴生后增大，10例囊肿随着年龄增长而增大，入院体检24例病变伴随吞咽和伸舌而运动。非TDC组1例皮样囊肿在孕期B超发现颈前部肿块伴生后渐增大，9例囊肿随着年龄增长而增大，入院体检5例病变随吞咽和伸舌运动。

TDC组32例于术前中位时间6(0～47)d行颈部影像学检查，其中30例行CT检查(28例同时行增强检查)，2例行MR检查(1例同时行增强检查)；非TDC组17例于术前中位时间11(0～72)d行颈部影像学检查，其中15例行CT检查(10例同时行增强检查)，2例行MRI检查(1例同时行增强检查)。

2.2临床和影像学观察指标单因素分析表1显示，囊肿随吞咽和伸舌运动、囊肿在颈部分区的分布、囊肿紧贴舌骨，在TDC组和非TDC组间差异有统计学意义，其中TDC组比非TDC组囊肿更多位于下颌下区(P<0.01，图2A)。囊肿是否位于颈前中线、囊肿的密度和直径在两组间差异无统计学意义。

囊肿观察指标TDC组(n=32)非TDC组(n=17)χ2/tP随吞咽和伸舌运动/不运动24/85/129.680.002位于口底区/下颌下区/上颈前区/下颈前区5/21/6/03/1/7/622.25<0.01紧贴/不紧贴舌骨22/103/1412.320.001位于颈中线偏右/正中/偏左7/22/32/12/31.240.532密度/Hu22.9±10.617.7±11.50.730.134直径/mm18.2±6.621.1±11.14.030.253

注囊肿密度:TDC组、非TDC组32和17例行CT检查进入分析

图2　甲状舌管囊肿、口底表皮囊肿和右侧单纯舌下腺囊肿CT所见

2.3临床和影像学观察指标对TDC诊断参数对单因素分析TDC组和非TDC组差异有统计学意义的3项指标，囊肿随吞咽运动、囊肿位于下颌下区和囊肿紧贴舌骨诊断TDC敏感度分别为75.0%、65.6%和68.8%，特异度分别为70.6%、94.1%和82.4%(表2)，其中囊肿随吞咽运动诊断TDC的敏感度和特异度均>70%。

对上述3项指标进行组合诊断TDC，表2显示，①3项指标满足任一项，敏感度为93.8%，特异度为29.4%；②3项指标均满足，敏感度为0，特异度为100%；③囊肿位于下颌下区和囊肿紧贴舌骨指标满足任一项，敏感度为84.4%，特异度为82.4%。

3　讨论

舌、甲状腺和舌骨的胚胎发育是理解TDC解剖特征的关键[6]。人体胚胎期，甲状腺起自咽底的前部中线处，胚胎3周时甲状腺正中原基从口底的舌盲孔向下移行进入颈部到达目的地，其间经过舌骨。移行过程中留下的内衬上皮细胞的管道称为甲状舌管(TD)或通道(TT)[7]，一般在胚胎第5～10周时TD或TT萎缩、消失[8]。如TD或TT退化不全可形成瘘管或囊肿。由于TDC可位于甲状腺原基下降通路中的任何位置，造成了好发于该部位的其他病变与TDC鉴别诊断的困难。如TDC误诊为皮样囊肿仅进行囊肿的单纯切除而没有同时切除囊肿的管道及与其相连的舌骨体，易致TDC复发[9]。因此，临床医生诊断颈前中线区囊肿时常需行影像学检查。

由于TD在解剖上与舌根部、舌骨紧密相连，TDC常表现为颈部包块随吞咽、伸舌而移动，因此临床查体观察到颈前部囊肿随吞咽和伸舌运动，被认为是诊断TDC的一个相对可靠的指标。但在儿童皮样囊肿、淋巴结增大、囊性淋巴管瘤位于邻近舌骨部位时也同样会出现该征象， 因此可能会造成误诊。但如囊肿不随伸舌运动也不能排除TDC的诊断[10]。本文TDC组囊肿随吞咽和伸舌运动比例显著高于非TDC组( 24/32vs5/17)，该指标诊断TDC的敏感度和特异度较均衡，敏感度75.0%，特异度70.6%。

表2不同临床和影像学观察指标组合诊断甲状舌管囊肿的参数

诊断参数ABCA或B或CA和B和CB或C真阳性值(n)24212230027假阴性值(n)811102325假阳性值(n)5131203真阴性值(n)12161451714敏感度/%(95%CI)75.0(58.0～87.7)65.6(48.1～80.4)68.8(51.3～83.0)93.8(80.9～99.0)084.4(68.7～94.0)特异度/%(95%CI)70.6(46.3～88.3)94.1(74.3～99.7)82.4(59.1～95.3)29.4(11.7～53.7)100(83.8～100)82.4(59.1～95.3)阳性预测值/%(95%CI)83.0(65.8～93.4)95.5(76.6～99.8)88.0(70.7～96.9)71.4(56.5～83.5)090.0(75.2～97.4)阴性预测值/%(95%CI)60.0(37.9～99.4)59.3(40.2～76.4)58.3(38.2～76.6)71.4(33.0～95.0)34.7(22.4～48.7)73.7(51.0～89.7)

注A：囊肿随吞咽和伸舌而运动；B: 囊肿位于下颌下区；C：囊肿紧贴舌骨

TDC可发生在从舌盲孔至胸骨上窝的任一地方，在其解剖分区上文献报道有所不同。有报道[6]将TDC从上到下其发生的部位分为舌部、舌骨上(包括颏下)、甲状舌骨区(从舌骨到甲状软骨)和胸骨上窝。Allard[8]的Meta分析纳入381例文献报道的TDC，舌部2.1%，舌骨上24.1%，甲状舌骨区60.9%，胸骨上窝区12.9%。2003年Brousseau等[11]报道的62例TDC患者的分布同Allard报道的相似，且在成人和儿童中TDC分布差异不大。也有文献[12]将TDC分为舌内(少见)、舌骨上水平(20%～25%)、舌骨水平(15%～59%)和舌骨下水平(25%～65%)。另外TDC的少见部位如口底也见于多篇文献报道[13～15]。儿童囊性畸胎样病变(表皮囊肿、皮样囊肿，畸胎样囊肿)，尤其皮样囊肿在颈部好发于眶周，而在颈前部中线区是仅次于TDC的第2常见的先天性畸形[16]，尤好发于口底区下颌舌骨肌深面(图2B)和胸骨上窝区[17]，代表的是胚胎第1和第2鳃弓的真皮成分的包涵囊肿，由于与TDC一样位于中线，两者鉴别较困难。单纯的舌下腺囊肿一般位于口底的一侧舌下区(图2C)，若病灶贴近舌骨极易与TDC、表皮/皮样囊肿相混淆。囊性淋巴管瘤在颈部好发于颈后三角区，但也可位于颈前区，常有沿腔隙生长的特点。本文结合以上分区，将颈前部囊肿分为口底、下颌下区(即舌骨区)、上颈前区(类似甲状舌骨区)和下颈前区(类似胸骨上窝区)；舌根部的囊肿在我院耳鼻喉科因为均行电动系统削除手术而未做完整切除，没有病理资料，故未纳入其中。

本文TDC组65%(21/32)位于下颌下区，与文献报道较为一致，而非TDC组仅1例(5.9%)皮样囊肿位于该区；尽管有文献报道TDC可位于胸骨上窝(下颈前区)，但本文中下颈前区6例囊肿均为非TDC组(4例表皮囊肿，1例皮样囊肿，1例囊性淋巴管瘤)；口底部位TDC 较少见，本文TDC组与非TDC组在口底分布差异无统计学意义，可能与病例数有限有关。

由于甲状腺正中原基位于第2鳃弓的前方，TD或TT是沿着颈部中线、起源于第2、3鳃弓的正在发育中的舌骨前缘而下行[18]，因此影像上TDC紧贴舌骨并位于正中线上为其特征性表现。本文TDC组68.8%(22/32)紧贴舌骨，而非TDC组仅17.6%(3/17)紧贴舌骨。

本文的3个影像学观察指标在TDC组和非TDC组差异无统计学意义。有报道[19]25%的TDC会轻度偏移正中线，偏移范围在距中线<2 cm，本文10/32例TDC偏移中线(7例偏向右侧，3例偏向左侧)，由于非TDC组中13/17为颈部囊性畸胎样病变，一般也位于中线区，故两组在是否位于正中线上差异无统计学意义。此外，由于TDC组和非TDC组均为囊肿性病变，囊内容物均为液性，因此密度差异不大。尽管文献报道皮样囊肿、畸胎样囊肿相对于表皮囊肿，其囊的内容物更丰富，含脂肪和钙化是其特征性表现[20]，但本文4例皮样囊肿在影像学上均表现为水样密度，1例畸胎样囊肿在手术中切除并剖开囊肿见囊壁上有小块软骨而确诊，但CT上软骨显示不清、密度仍以液性为主。TDC直径为0.5～6 cm，通常在2～4 cm；囊性畸胎样病变大小不一，但在颈前部均偏小；舌下腺囊肿如是单纯口内型、仅局限于舌下区而未向后突入下颌下区，一般也较小，因此囊肿直径也不具鉴别价值。

本文对TDC诊断有价值的1项临床体格和5项影像学检查指标单因素分析，显示囊肿随吞咽和伸舌而运动，位于下颌下区和紧贴舌骨可能有诊断意义。其中任意一项阳性诊断TDC特异度低(29.4%)而敏感度较好(93.8%)，而3项指标同时阳性诊断TDC敏感度为0而特异度最好(100%)；3项指标中的2项(囊肿位于下颌下区、囊肿紧贴舌骨)任意1项指标为阳性，可取得较均衡的敏感度(84.4%)和特异度(82.4%)，提示影像学检查中囊肿的解剖分区(定位)和观察到囊肿紧贴舌骨对诊断TDC很有意义。

本研究的不足之处在于，由于颈前中线区非TDC的发生率较低，该组的疾病种类不够全面、样本量不足，有待于以后进一步扩大样本量进行研究。

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(本文编辑：丁俊杰)

The diagnosis of thyroglossal duct cyst in anterior cervical region in children: clinical and radiological appearance

BAIMei1,WUBin2,XIEZi-jian3,YANGMing-shu1,JIMing1，QIAOZhong-wei1

(1DepartmentofRadiology,Children′sHospitalofFudanUniversity,Shanghai201102; 2DepartmentofRadiology,MaternalandChildHealthCareofZaozhuang,ShandongProvince,Zaozhuang277100；3DepartmentofRadiology,FuzhouChildren′sHospital,FujianProvince,Fuzhou350005,China)

QIAO Zhong-wei，E-mail:qiaozhwei@163.com

Objective To diagnose thyroglossal duct cysts (TDCs) in anterior cervical region in children based on imaging findings and clinical physical examnination.MethodsForty-nine patients with suspected congenital midline cervical anomalies in anterior cervical region and with radiologic images before surgery were categorized into TDCs group and non-TDCs group depending on their histopathologic diagnosis from September 2012 to October 2014. Comparative study was performed between the two groups with following 6 indicators: movement of cysts with deglutition and protrusion of the tongue ,the location of cysts in CT and MRI,close proximity to the hyoid bone,relationship to the midline, density and size.Then the sensitivity,specificity,false positive ratio,positive predictive value,negative predictive value and 95%CI of single or combined indicators with statistical differences were evaluated.ResultsOf the 49 pediatric patients,32 patients[(3.9±2.7) years old,19 boys] had histopathologically confirmed as TDCs. Other 17 patients[(5.2±3.0) years old,7 boys] had epidermoid cysts(n=9),dermoid cysts (n=4),teratoid cyst (n=1),ranula (n=1), and cystic lymphangioma (n=2). ①Single factor analysis showed there were statistically significant differences in movements with deglutition and protrusion of the tongue, the location and relationship to the hyoid bone of cysts between the two groups. There were no statistical differences in relationship to the midline and size of masses between the two groups. ②The sensitivities of each 3 indicators (cysts moving with deglutition and protrusion of tongue,cysts in close promixity to hyoid bone, cysts located in submandibular region) were 75.0%,65.6%,68.8% respectively, and specificities were 70.6%,94.1%,82.4% respectively for TDCs. The sensitivity and specificity of any one of these 3 indicators were 93.8%,29.4% respectively for TDCs.The sensitivity and specificity of all these 3 indicators were 0%,100% respectively for TDCs .The sensitivity and specificity of any one of these 2 indicators(cysts in close promixity to hyoid bone, cysts located in submandibular region) were 84.4%,82.4% respectively.ConclusionIt is very useful to diagnose TDCs in anterior cervical region with clinical physical examination and radiologic imaging in chilidren.

Cervical cystic abnormalities; Thyroglossal duct cyst;Tomography; X-ray computed;MRI;Children

10.3969/j.issn.1673-5501.2016.02.004

1 复旦大学附属儿科医院放射科上海，201102；2 山东省枣庄市妇幼保健院放射科枣庄，277100；3 福建省福州儿童医院放射科福州，350005

乔中伟，E-mail:qiaozhwei@163.com

2015-07-10

2016-03-17)