子宫动静脉瘘致产褥期阴道出血10例分析

蒲敏华，田莉，马多娜，李俊强，潘峰，潘海英

作者单位：1四川锦欣西囡妇女儿童医院妇产科，四川 成都 610011；2西南交通大学附属医院、成都市第三人民医院妇产科，四川 成都 610031；3西南医科大学附属医院介入医学部，四川 泸州 646000

子宫动静脉瘘（uterine arteriovenous fistula，UAVF）是指动脉血不经毛细血管网而是通过异常通道直接进入子宫静脉［1］。临床发病率低，约为4.5%，但随着生育政策的改变及人工流产率的增高，子宫手术操作也相应增加，导致UAVF发病率随之上升［2-3］。该病以无先兆，突发突止的阴道出血为典型症状，严重时并发失血性休克，再次妊娠的难度及风险相应增加［3-4］。UAVF是产褥期阴道出血的少见病因，其临床特点及诊治不同于非产褥期，但国内外相关报道及总结较少，导致对该疾病的临床认识不足，易发生误诊，若不能早期识别及时处理，则会导致失血性休克、死亡等不良事件［5］。因此，为提高临床工作者对该疾病的认识，掌握其诊治方案，本研究通过回顾分析10 例因UAVF 致产褥期阴道出血的临床资料及国内外相关文献，对该病的临床特点、诊治方法及预后进行讨论。

1 资料与方法

1.1 一般资料检索四川锦欣西囡妇女儿童医院、西南交通大学附属医院及西南医科大学附属医院电子病历信息系统，搜集2016 年1 月至2022 年6 月妇产科收治的产褥期因UAVF 致阴道出血的临床资料。纳入标准：①产后6 周内发生的阴道出血［6］；②出血原因为UAVF。排除标准：①其他原因导致的阴道出血；②UAVF 诊断不明确；③合并其他出血因素；④临床资料收集不全。符合标准并通过电话回访的病人共10例，本研究经四川锦欣西囡妇女儿童医院伦理委员会审查批准（批号：伦-2022-067），病人或其近亲属知情同意。

1.2 研究方法（1）收集纳入病例以下临床资料，①一般资料：年龄、孕次、产次、既往子宫手术操作史（包括但不限于人工流产术、剖宫产术、子宫肌瘤挖除术、宫腔镜手术）、此次是否剖宫产终止妊娠；②临床表现及UAVF诊断方式：出血量、血红蛋白值（出血后通过血常规测定）、出血距离分娩的时间、确诊方式；③治疗方式及疗效：是否输血、治疗方法、疗效。（2）电话随访纳入病例是否复发、月经恢复情况、治疗后是否再次妊娠，统计随访时间。

2 结果

2.1 一般资料病人年龄范围为21～36 岁，平均28.5 岁；8 例有人工流产病史，2 例为初次妊娠；2 例既往有剖宫产病史，2 例有子宫肌瘤挖除术病史，2例有宫腔镜手术病史；此次妊娠7例行剖宫产术，术中无特殊。见表1。

表1 子宫动静脉瘘致产褥期阴道出血10例一般资料

2.2 临床表现出血量范围为600～2 000 mL，平均1 210 mL；血红蛋白下降至46～103 g/L，平均下降至75.2 g/L；阴道出血距离分娩时间范围为3 h 至5 周，2例在分娩24 h以内，8例在分娩24 h以后；1例病理检查确诊，5 例彩色多普勒超声（color doppler ultrasound，CDU）确诊，4 例数字减影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）确诊（图1A）。见表2。

图1 子宫动静脉瘘（UAVF）致产褥期阴道出血数字减影血管造影（DSA）结果：A为UAVF治疗前（圆圈内为病灶，动脉期可见多发迂曲、扩张静脉血管影）；B为UAVF治疗后病灶未显影

表2 子宫动静脉瘘（UAVF）致产褥期阴道出血10例临床表现

2.3 诊治方式及随访情况6 例输注血液制品；1例因出血量多，发生失血性休克急诊行全子宫切除术（total hysterectomy，TH），余9 例行选择性子宫动脉栓塞术（selective uterine artery embolization，SUAE），治疗后病灶未显影（图1B）；10 例均在治疗后阴道出血停止。随访9 例行SUAE 病人，均未复发，月经正常来潮，月经量较治疗前无明显变化，其中2 例再次妊娠，1 例足月剖宫产终止妊娠，1 例行早期人工流产术；随访时间0.5～5.7 年，中位随访时间2.6年。见表3。

表3 子宫动静脉瘘致产褥期阴道出血10例治疗及随访情况

3 讨论

UAVF 于1926 年被首次报道，通常发生在20～40 岁的育龄期，也可发生在绝经后［1，5，7］。因本研究收集的10 例病人均在产褥期因UAVF 发生阴道出血，发病年龄在21～36 岁，均属于育龄期。UAVF 分为先天性和获得性两种，先天性UAVF 是由于在胎儿时期，原始毛细血管丛分化缺陷所致，临床中遇到的UAVF 多继发于子宫手术操作之后［8］。研究发现，子宫手术史为UAVF 形成的高危因素，剖宫产术、子宫肌瘤挖除术、人工流产术、辅助生殖等子宫手术操作与UAVF 的发生相关［9-10］。本研究与既往的报道结果一致，所有病人均有子宫手术操作史，但目前暂无研究阐明子宫手术操作后发展形成UAVF的所需时间，在本研究中，例9为初次妊娠，仅有此次妊娠剖宫产终止妊娠的子宫手术操作，提示UAVF可能在子宫手术后短时间内形成。

UAVF 的临床表现多样，多数表现为不规则阴道流血，量小但出血时间较长，也可表现为突发性阴道大出血，或“开关式”阴道大量出血，当出血量大时可并发失血性休克等［2-3］。在本研究中，病人均表现为大量阴道流血，失血量在600～2 000 mL，平均1 210 mL，血红蛋白也迅速下降到较低水平，6 例输注了血液制品，可见UAVF 引起的产褥期阴道出血，常常出血量大，出血速度较快，需输血治疗，与Patel等［11］报道一致。而对于UAVF在分娩后多久导致阴道出血，目前报道［12］结果不一。本研究中，2 例病人阴道出血发生在分娩24 h 以内，其余8 例发生在分娩24 h 以后，说明UAVF 主要导致晚期产后出血。但也有在分娩后3 h发生第1次阴道出血，在分娩后第10天发生第2次阴道出血的病例报道［4］。

除病理检查外，影像学检查也是诊断UAVF 的重要依据。CDU 因其价格便宜、无创及易获得的特点，成为寻找阴道出血原因的首选检查，UAVF CDU的典型声像表现为子宫肌层存在不均质回声，其内含高速低阻丰富的血流信号［13-14］。然而，该典型声像也存在于妊娠物残留、子宫假性动脉瘤及滋养细胞疾病之中。因此，需要进一步行其他影像学检查加以鉴别，包括CT、磁共振成像（MRI）及DSA，其中DSA 除为诊断UAVF 的金标准外，还可以准确显示病灶的大小、位置、与正常血管的关系，同时进行SUAE 治疗UAVF［15］。在本研究中，除1 例因出血量多，发生失血性休克急诊行子宫全切术，术后病理检查确诊为UAVF 外，其余9 例的确诊依据为CDU或CDU 可疑UAVF 后行DSA。因此，在UAVF 引起产褥期大量阴道出血时，在CDU 提示UAVF 后，应及时进行DSA，明确诊断的同时及时治疗，避免等待或进一步行其他影像学检查期间再次出现大量阴道出血，导致失血性休克、弥散性血管内凝血等灾难性后果。

对于UAVF 的治疗方式包括期待治疗、药物治疗、手术治疗与SUAE［3-4，9］。（1）期待治疗适用于无症状，或出血量少且循环稳定的病人，其中大部分病人在期待治疗期间症状会逐渐消失［3］。（2）药物治疗可单用或两种药物联合使用，包括孕激素，促性腺激素释放激素激动剂，甲氨蝶呤，达那唑等药物，总体成功率为88 %，但药物治疗周期较长，在治疗期间可能发生大量阴道出血［16］。（3）手术治疗方式包括病灶切除与子宫全切术，对于有生育要求的年轻女性，可考虑病灶切除术，手术路径除开腹外，还可根据病灶位置选择经宫腔镜或经腹腔镜进行。（4）SUAE 是目前治疗UAVF 的主要方法，具有创伤小、恢复快、并发症少等优点［3］。然而，UAVF 引起的产褥期阴道出血，常常出血量大，出血速度较快，并不满足期待治疗与药物治疗的条件，更适合选择手术治疗或SUAE。因此类病人往往处于育龄期，仍有生育需求，子宫切除术不作为首选治疗方式，产褥期子宫增大，病灶不易定位，难以实现病灶精准切除，所以病灶切除术也不作为首选［17］。此类病人应首选SUAE 治疗，同时进行液体复苏和血液制品输注，加强子宫收缩及子宫腔内球囊压迫止血等［18］。也有学者使用高强度聚焦超声消融治疗UAVF，使得病灶完全消失，无并发症发生，该技术具有非侵入性、最大限度地保留生殖功能等特点，但与药物治疗要求类似，对病人选择性较高，治疗时间较长，目前也仅为个案报道，同样不适用于UAVF 引起产褥期阴道大量出血的病人［19］。在本研究中，除1 例病人出血量多，发生失血性休克行子宫全切术外，其余9 例病人均行SUAE，保留了病人生育功能，术后阴道出血症状消失。虽SUAE 成功率高达90%，但对于SUAE 治疗失败的病人，子宫全切术仍是UAVF 治疗的最后选择，目前有报道提出经腹或腹腔镜行子宫动脉结扎可能是一种替代子宫切除术治疗非产褥期UAVF 出血保留生育功能的方法，但产褥期子宫增大，血管增粗，血管交通支丰富，仅结扎子宫动脉是否有效，目前尚无报道［3，20］。

本研究对9 例产褥期阴道出血行SUAE 治疗的病人进行了0.5～5.7 年的随访，未再复发，月经均正常来潮，月经量较治疗前无明显变化，其中2例术后再次妊娠，说明采用SUAE 治疗产褥期UAVF 阴道出血，疗效确切，对月经及生育功能影响较小。但有研究提出子宫动脉栓塞术后发生剖宫产瘢痕妊娠、胎盘植入、产后出血及子宫切除风险增加［21-22］。

综上所述，对于既往有子宫手术操作史，产褥期突发大量阴道出血，血红蛋白迅速降低，常规产科处理出血无好转时，应考虑到UAVF的可能，及时行CDU等影像学检查，治疗首选DSA下的SUAE，产褥期UAVF 经SUAE 治疗预后良好，对月经及生育功能影响较小。